A arterite de Takayasu (AT) é uma doença inflamatória crónica, rara, e potencialmente devastadora. Cerca de 10% a 20% dos casos podem ser complicados por acidentes vasculares cerebrais (AVC) e/ou acidentes isquémicos transitórios. Neste artigo, descrevemos o caso de uma mulher de 39 anos de idade, admitida no serviço de urgência após a instalação súbita de sintomas sugestivos de AVC agudo, tendo sido submetida a fibrinólise endovenosa e terapêutica endovascular (angioplastia e trombectomia), com recuperação dos défices neurológicos. Não foram registadas complicações decorrentes do tratamento reperfusor. Apesar de, analisando retrospetivamente, a doente apresentar sinais e sintomas sugestivos de arterite de Takayasu, este diagnóstico só foi equacionado na abordagem endovascular, mediante a observação das alterações angiográficas típicas. Pretendemos acrescentar aos poucos relatos encontrados na literatura, um novo caso de AT em que as estratégias de reperfusão aguda foram usadas de forma segura e eficaz no tratamento do AVC isquémico. Adicionalmente reforçamos a necessidade de manter um elevado nível de suspeição, a fim de se considerar este diagnóstico no contexto clínico apropriado.