La endoftalmitis endógena es una patología con una incidencia de 0,1% a 4%, que puede llevar a complicaciones oculares severas e irreversibles. En recién nacidos se presenta principalmente como complicación de una sepsis especialmente en prematuros con bajo peso al nacer y factores de riesgo como son la exposición prolongada a catéteres, alimentación parenteral e intervenciones quirúrgicas. La etiología más frecuente es por bacterias, principalmente Pseudomonas aeruginosa. Dada su baja frecuencia, consideramos importante este reporte para que los médicos, ante la sospecha de endoftalmitis, puedan realizar un abordaje precoz. El tratamiento consiste desde antibióticos sistémicos, intravítreos, hasta la vitrectomía. Se presenta el caso de un prematuro que en el curso de una sepsis a Pseudomonas aeruginosa, se realizó el diagnóstico de endoftalmitis. El curso de la endoftalmitis y el pronóstico visual son impredecibles, por lo que consideramos de suma importancia la valoración oftálmica rutinaria de este tipo de pacientes, dado que el retraso del inicio del tratamiento se asocia con peores resultados visuales.