A evidência de segurança e eficácia do emprego de eletroconvulsoterapia (ECT) no tratamento de transtornos psiquiátricos em pacientes com distúrbios neurológicos é fundamentada, em geral, em relatos de casos. Em relação ao emprego em pacientes com hidrocefalia, há apenas oito casos descritos: seis abordando o tratamento de episódios depressivos, um para estado catatônico e um relato em paciente com auto-agressão. Os autores descrevem o caso de um paciente com 20 anos de idade, diagnóstico de hidrocefalia aos 12 anos, internado em ala psiquiátrica com episódio maníaco com sintomas psicóticos. Houve remissão completa da sintomatologia após quatro sessões de ECT. Não houve deterioração neurológica ou outros efeitos colaterais. O resultado sugere que a ECT é segura e eficaz no tratamento de episódios maníacos em pacientes com hidrocefalia.Safety and efficacy evidence on the use of electroconvulsive therapy (ECT) in the treatment of psychiatric patients with neurological diseases is generally based on case reports. In relation to the use of ECT on patients with hydrocephalus, there are only eight case reports: six for depressive episodes, one for catatonic state and one for self-aggression. In this article the authors describe the case of a 20-year-old male patient, with a hydrocephalus diagnosis since the age of 12, admitted to a psychiatric hospital suffering from a manic episode with psychotic symptoms. There was complete remission of symptoms after four sessions of ECT, with no neurological damage or other side effects. The result suggests that ECT is safe and effective in treating manic episodes in patients with hydrocephalus.