Si descrive un case report riguardante un paziente giovane, infertile, affetto dalla sindrome di Klinefelter, ma che risulta non azoospermico, a differenza della maggior parte di questi casi. La microscopia elettronica a trasmissione conferma la disorganizzazione dei tubuli seminiferi, con ispessimento e ialinizzazione della lamina propria testicolare. Si riscontra in parte del parenchima una iperplasia delle cellule di Leydig con presenza di spazi canalicolari tra le cellule endocrine. Si tratta di risultati originali, che confermano l'importanza di considerare in questi pazienti la possibilità di eseguire la crioconservazione del liquido seminale, in quanto la patologia è degenerativa e progressiva.