INTRODUÇÃO: A displasia cortical focal (FCD) é a causa mais comum de epilepsia focal estrutural farmacorresistente na infância e adolescência. No entanto, aproximadamente 45% das FCD confirmadas histologicamente permanecem indetectáveis na análise visual de rotina das RMce. Apesar das crescentes evidências em eleger a cirurgia como método eficaz no tratamento de epilepsias refractárias por FCD, esta permanece subutilizada. CASO CLÍNICO: Paciente do sexo masculino, 33 anos, seguido desde os 3 anos por episódios estereotipados de alteração sensitiva na hemiface esquerda, evoluindo para clonias desse território e envolvimento a posteriori do membro superior ipsilateral. Aos 15 anos houve remissão espontânea dos mesmos. Aos 27 anos, reinicia episódios semiologicamente sobreponíveis, de predomínio nocturno, precipitados por disrupção do ciclo circadiano por motivos laborais e assumido incumprimento terapêutico. A frequência era progressivamente mais elevada, mesmo após correcção das causas predisponentes. O histórico de investigação neurofisiológica incluiu EEG de rotina e sono e RMce, cujos resultados foram negativos. Pela persistência dos eventos, é admitido para Monitorização Vídeo-EEG, tendo sido documentadas múltiplas mioclonias faciais peribucais esquerdas isoladas com actividade paroxística frontal direita concomitante, exclusivamente após o aumento da densidade de eléctrodos nas áreas suspeitas de incluir os geradores. A RMce 3T dirigida, comprovou a existência de hipersinal em T2 e FLAIR da substância branca subcortical na profundidade do sulco pré-central direito, com perda de diferenciação córtico-subcortical e discreto espessamento do córtex, compatível com displasia cortical frontal posterior direita. CONCLUSÃO: O presente caso ilustra um quadro clínico no qual, mesmo atendendo às estereotipias das manifestações, poderíamos estar perante episódios paroxísticos de natureza não epiléptica, enfatizado pela persistente normalidade dos exames neurorradiológicos e neurofisiológicos. A resposta insatisfatória aos fármacos antiepilépticos, associado à semiologia ictal invariável, deve impelir esforço multidisciplinar ab initio de procura do mecanismo etiopatológico. Neste caso, foi possível determinar uma causa para a epilepsia refractária, logo, candidata a tratamento cirúrgico.