症例は73歳，男性．左腋窩に発赤を伴う硬いしこりを自覚し，前医受診．皮膚生検にて低分化腺癌，ER(+)，GCDFP-15(+)と診断され，当科紹介となった．視触診/MMG/CTで乳房内や腋窩リンパ節に異常を認めなかったが，腋窩外側部に皮膚に露出する3cm大の腫瘤を認めた．副乳原発乳癌を疑い，腫瘍切除+腋窩リンパ節郭清術を施行した．病理組織所見では，腫瘍細胞は索状に配列し，一部で腺管構造を形成していた．免疫染色にてER(+)，E-cadherin(-)を示した．腫瘍周囲には乳腺類似構造も認められ，一部には腫瘍が浸潤していた．以上より最終診断は副乳原発小葉癌とした．リンパ節転移陰性，HER2陰性であり，Tamoxifenを投与し，約6カ月無再発生存中である．男性乳癌は全乳癌の約1％を占めるといわれるが，副乳原発かつ小葉癌となるとその発生は非常に稀であり，若干の文献的考察を加えて報告する．