Introdução: O ceratocisto odontogênico é um tumor benigno acometido em sua maioria em paciente do sexo masculino com menos de 30 anos. Deriva-se da lâmina dentária, de seus restos ou dos primórdios de um dente normal ou supranumerário, antes da formação dos tecidos calcificados. Equivale a 11% de todos os cistos odontogênicos, em que 1% deles acometem o seio maxilar. Clinicamente nas lesões maiores, podem apresentar dor, tumefação e drenagem, onde seu diagnóstico é confirmado através do exame de imagem em conjunto com histopatológico. Objetivo: Relatar um caso de ceratocisto odontogênico grande em maxila, o qual invadiu o seio maxilar esquerdo desde o osso alveolar até o nervo infraorbital, em um paciente com 51 anos de idade. Discussão: Dentro dos tratamentos mais agressivos temos as menores taxas de recidiva de lesão, porém têm desvantagens bem significativas que vão desde neuropatias até desfiguração do paciente, desta forma, em cistos grandes os tratamentos mais conservadores devem ser priorizados. Conclusão: Inicialmente devem ser escolhidos os tratamentos que reduzem a agressividade e o volume cístico tais como descompressão ou marsupialização, como uma forma de proteção às estruturas nobres como o nervo alveolar inferior e o infraorbital e concomitantemente propiciar um segundo tempo cirúrgico com uma lesão menor e menos agressiva.