Pela importância mundial que o tema repercute apresentamos um caso de leishmaniose tegumentar Americana num paciente de 65 anos com envolvimento restrito a pele, apesar da sua longa evolução (> 3 anos). Trata-se de um caso de difícil diagnóstico pela apresentação clínica atípica (úlcera de grandes dimensões) e estudo histopatológico inconclusivo nas biópsias iniciais. A terceira biópsia com observação cuidada e com auxilio de estudo imunohistoquímico permitiram o diagnóstico correcto e cura após 30 administrações ev de antimoniato de N-metilglucamina.