A patologia do seio esfenoidal é particular não só na sua apresentação clínica, mas também pelas suas complicações. Apesar de raras estas podem apresentar-se como défices dos pares cranianos, sendo importante ter um elevado índice de suspeição e estar familiarizado com o seu diagnóstico e abordagem terapêutica. Os sintomas são por vezes muito inespecíficos, contudo os mais frequentes são as cefaleias, alterações da acuidade visual e diplopia no contexto de disfunção de um ou mais nervos oculares motores. Reporta-se o caso de um indivíduo do sexo masculino, 59 anos de idade, que foi referenciado ao Serviço de Urgência Otorrinolaringologia por quadro de cefaleias frontotemporais de carácter progressivo com uma semana de evolução e agravamento clínico nas últimas 12 horas associando-se diplopia. O exame neurológico sumário não releva outras alterações para além da parésia do nervo motor ocular comum esquerdo. Na rinoscopia anterior/posterior não se verificava presença de massas ou rinorreia mucopurulenta. A Tomografia Computadorizada revelava preenchimento por componente tecidual de partes moles dos seios esfenoidais e erosão do teto do seio esfenoidal esquerdo. Iniciou-se terapêutica endovenosa de largo espectro e corticoterapia sem melhoria clínica às 48 horas. Foi submetido a cirurgia endoscópica nassosinusal com boa resposta clínica e resolução completa da sintomatologia ao 10º dia pós-operatório. Os autores apresentam este caso pela sua raridade e pela sua importância no diagnóstico diferencial de doentes com cefaleias e parésia de pares cranianos.Palavras-chave: Sinusite Esfenoidal; Doenças do Nervo Oculomotor.