La Litiasis ósea constituye una entidad excepcional de escaso impacto en la literatura médica. Su origen asienta sobre la metaplasia ósea del urotelio y conjuntivo subyacente. Su diagnóstico requiere un alto índice se sospecha donde los signos radiológicos y la resistencia a la litotricia extracorpórea pueden orientar sobre ésta rara patología. No obstante, el diagnóstico de certeza lo establece el estudio histológico. Presentamos un paciente de 49 años con uropatía obstructiva izquierda secundaria a litiasis ureteral lumbar alta que precisó ureterolitectomía y resección segmentaria del uréter tras fracaso de la litotricia extracorpórea. El diagnóstico derivó del estudio histológico confirmando la presencia de litiasis ósea y metaplasia escamosa. Revisamos aspectos epidemiológicos, diagnósticos y terapéuticos en la literatura. El tratamiento de la litiasis ósea requiere la resección del cálculo y del urotelio subyacente en aras a prevenir la recidiva de la misma. De igual modo, la posible asociación a degeneración tumoral nos sugiere un adecuado control evolutivo. Bone lithiasis is an uncommon disease unfrequent reported in the literature. Its origin is supported on urothelium and conjuctive tissue bone metaplasia. High suspiccius index is needed to establish its diagnosis; where radilogical signs and extracorporeal lithotripsy resistence drive to these uncommon entity. Definitive diagnosis is based on hystological exam. We report a 49-years-old patient with left obstructive uropathy due to a high ureteral lumbar lithiasis who precised ureterolithectomy and parcial ureterectomy after extracorporeal litotripsy failure. Hystologycal exam confirmed bone lithiasis and scamous metaplasia. Epidemyologic, diagnostic and therapeutical aspects are briefly reviewed in literature. Bone calculous treatment include lithectomy and urothelium resection to avoid posterior recurrence. Posible association to tumoral transformation suggest close evolutive follow-up.